信达雅
编者按:翻译组已推出系列病例报道的翻译。本期是第29个病例报道翻译，是一例肺动静脉畸形患者合并罕见草绿色气球菌感染性肝、脑脓肿FDGPET/CT显像的病例报道。肺动静脉畸形（PAVMs）的临床表现不典型，PAVM常并发脑脓肿或脑膜炎，但很少在其他器官和组织中并发脓肿。PAVM并发多脏器脓肿是一种罕见的情况，18F-FDGPET/CT是探测PAVMs患者合并多个器官脓肿的可行方法。该病例报道由医院王晓慧博士后翻译。因组稿时间仓促、译者水平限制及审校者经验不足，译文中定有不当之处，敬请各位专家批评指正！肺动静脉畸形患者合并罕见
草绿色气球菌感染性肝、脑脓肿
FDGPET/CT显像病例
(ChenD.etal.UnusualsynchronousliverandbrainabscessesinfectedbyrareAerococcusviridiansinapatientwithpulmonaryarteriovenousmalformationsonFDGPET/CT:Acasereportandliteraturereview.Medicine(Baltimore).;96(49):e)上期回顾：?胡玉敬：18F-FDGPET/CT在1型神经纤维瘤病中的价值一例病例报告及文献回顾
摘要：背景：肺动静脉畸形（PAVMs）并发多脏器脓肿是一种罕见的表现。由于该疾病的发生率低，F-18氟脱氧葡萄糖正电子发射断层显像和计算机断层显像（[18]F-FDGPET/CT）成像PAVM合并多脏器脓肿的研究很少见。患者情况：我们报道了一名54岁的男性PAVM患者[18]F-FDGPET/CT发现并发多器官脓肿。[18]F-FDGPET/CT显示左上肺叶迂曲的血管和肿块，没有明显的FDG摄取。然而，[18]F-FDGPET/CT发现位于右肝前下叶的最大代谢病灶最大标准摄取值（SUVmax）为10.7，以及在右基底基底节的SUVmax为14.1。诊断：通过组织培养确定为罕见的草绿色气球菌(AerococcusViridans)感染同时发生肝和脑脓肿的诊断。治疗：静脉给予万古霉素，并开具口服利奈酸盐口服液抗炎治疗1个月。在随访期间进行了肝脏和头部磁共振成像。结果：治疗后右基底神经节的病变减小，右肝的病变消失，表明病变为脓肿。启示：本病例表明，PAVMs患者应考虑到合并多发性脓肿的可能性，建议全身[18]F-FDGPET/CT确定PAVMs患者可能伴有多器官脓肿。关键词：脓肿，绿脓杆菌，肝脏，正电子发射断层扫描/计算机断层扫描，肺动静脉畸形1.前言肺动静脉畸形（PAVM）是肺部罕见的血管疾病，其中肺动脉和静脉之间存在异常分流。肺循环和体循环之间的直接路径导致从右到左分流。PAVM的临床表现可能是无症状的，也可能表现出诸如咳嗽、胸痛、心慌、鼻出血、咯血和呼吸困难等症状。在严重的情况下，可能会发生低氧血症，血栓形成，脑血管意外，脑脓肿和支气管动脉破裂等并发症。一些患者伴有遗传性出血性毛细血管扩张症（HHT）或Osler–Weber–Rendu综合征。在这里，我们报道一例罕见的PAVMs并发脑和肝脓肿[18]F-氟-脱氧葡萄糖正电子发射断层扫描/计算机断层扫描（[18]F-FDGPET/CT）检查，并进行文献复习。2.病例报告该患者是一名54岁的男子，由于持续了1周的发烧和咳嗽而就诊。他的最高体温为38°C。咳嗽咳痰是一种明显的症状，痰液呈白色，数量适中。没有其他明显的症状，如头痛，胸痛，心慌，胸闷，呼吸急促和咯血。肺部平扫CT扫描提示左肺有肿块，头部磁共振成像（MR）提示右基底神经节有肿块。初步临床诊断为肺恶性肿瘤并发脑转移。医院的病房进行进一步的诊断和治疗。体格检查显示，皮肤，巩膜或口腔粘膜没有明显的异常。浅表淋巴结未肿大。病人在肺部的呼吸音很粗，但没有明显的干湿性罗音。心脏节律稳定，无明显杂音。血液学和生化实验室测试结果如下：血气中的氧分压（PaO2）为63.1mmHg，红细胞沉降速率增加（14mm/h），C反应蛋白为9.0mg/L。所有其他血液学和生化测试均为阴性结果。为了进一步确认诊断，进行了[18]F-FDGPET/CT检查。[18]F-FDGPET/CT显示左肺上叶47×35mm不规则肿块，具有迂曲和占位性病变，F-18FDG摄取未见增加。在肝脏的右前叶发现了一个孤立的低密度结节，病变的大小约为23×21mm；密度相当均匀，但界限不清晰，FDG摄取异常增加，最大标准化摄取值（SUVmax）为10.7。我们还发现右基底神经节软组织密度肿块伴有水肿带，[18]F-FDG摄取明显不均匀，SUVmax为14.1。右侧脑室受压（图1）。图1.脱氧葡萄糖正电子发射断层扫描与计算机断层扫描（[18]F-FDGPET/CT），正电子发射断层扫描（PET）身体最大强度投影（MIP）图像（A）和腹部PET/CT（B）显示了局灶性FDG代谢结节（*色空心箭头）。头部PET/CT（C）确定了基底节异质性结节，FDG摄取增加，并且观察到水肿区，中线略微向左移动（箭头）。
随后进行了肺部增强CT和血管造影，并证实左上PAVMs。上，下肺动脉与肺静脉连通。左膈下动脉参与供血，并与腹腔中的左胃动脉相连。在内壁上可以看到零散的小钙化，没有明显的充盈缺陷（图2）。肝右前叶病变在肝MRT2加权成像（T2WI）上显示混合信号强度（图3C）。头部MR成像提示右基底神经节有异常信号。T1加权成像显示低强度，而T2WI和扩散加权成像显示高强度。观察到环状和结节状增强（图3A）。因此，高度怀疑恶性肝肿瘤并发脑转移的可能性。图2.胸部CT血管重建显示肺动静脉畸形（PAVM；灰色实心箭头），静脉（白色空心窄箭头）和动脉（白色空心粗箭头）的异常分支血管（A）。病变（B）中存在钙化。肺部增强CT扫描发现左膈膜上弯曲的畸形血管连接左PAVM和胃左动脉并形成系统性肺动脉吻合（C）。F-18氟脱氧葡萄糖正电子发射断层扫描与计算机断层扫描（[18]F-FDGPET/CT）显示肿块增大，左上肺叶无明显F-18FDG摄取（最大标准摄取值为1.4）
随后进行了超声引导的肝病变活检。标本的组织学发现显示炎性细胞浸润，但未发现恶性肿瘤迹象（图4）。有趣的是，在组织培养物中发现了大量的草绿色气球菌(A.Viridans)。药物敏感性测试表明该细菌对万古霉素敏感。因此，静脉内滴注万古霉素，并口服利奈酸盐口服液消炎治疗1个月。在随访期间进行了肝脏和头部MR成像。右基底神经节的病变减小，右肝的病变消失（图3B，D），表明病变为脓肿。图3.治疗前的头部增强磁共振（MR）图像显示，右基底神经节（A）中出现明显异质性结节（实心箭头），经过1个月的抗结节后，增强结节的大小减小（空心箭头）炎性治疗（B）。治疗前的肝脏增强MR图像显示，在静脉期（C）期间，肝右前部异质性结节增强（箭头），消炎治疗后病变消失（D）。图4.肝活检（HE）：少量肝脏组织有局部成纤维细胞增生。观察到炎性细胞（黑色箭头）浸润。HE=苏木精-伊红
3.讨论大约5％至10％的PAVM并发脑脓肿，通常位于基底神经节。这种情况与动静脉畸形引起的从右向左分流有关[1,2]。Press和Ramsey[3]报告说，伴有HHT的PAVM患者中，有29/31（94％）病例并发脑脓肿或脑膜炎。但是，以前很少有报道其他器官和组织中脓肿的并发症。Haarmann等[4]报告了1例PAVM并发皮下颞叶和脑脓肿的病例。该患者患有HHT，在舌头、嘴唇和口腔粘膜上观察到毛细血管扩张。据我们所知，PAVM合并多个器官和组织脓肿的FDGPET/CT检查则鲜有报道。PAVM患者中罕见的绿脓杆菌感染同时引起肝和脑脓肿的可能原因如下：体肺动脉吻合，胸腹区出现异常分支，导致脓*性血栓形成。增强型CT显示PAVM底部有一条异常迂曲的血管，该血管与腹腔中的胃左动脉相连。但是，该血管也可能是异常增生的左膈下动脉（图2）形成了系统的肺动脉分支。通常，左膈下动脉的直径为1.3±0.1mm。PAVM的化脓性栓塞在肺动脉压力下与腹部动脉血混合，可以被带到肝脏，在那里可以形成肝脓肿[5]。心源性肝病-肺静脉血流入腹腔动脉血通过分支，导致肺动脉供氧减少。此外，诸如CO2和5-羟色胺等物质可通过静脉系统流向肝动脉[6]。结果是调节肝血和肝细胞的能力降低引起肝细胞缺血或肝细胞损伤，因此，肝脏消除代谢产物的能力和免疫力降低，进一步促进了肝脓肿。伴有HHT的PAVM患者的可能性—据报道，伴有HHT的PAVM患者约占47％至88％[7]。如文献中将伴有HHT的患者与未伴有HHT的患者进行比较时，HHT更有可能患有感染性疾病，例如脑膜炎和肝脓肿；然而，机制仍不清楚[8]。肝脏HHT的早期表现是肝脏中的小静脉变宽，可以在显微镜下观察到。这种持续的血管损伤可导致多发动静脉瘘。病理表现为局灶性血窦扩张和内瘘。由于瘘管，肝血流量增加，因此可以在早期识别出肝动脉扩张。在增强的螺旋CT图像中，在动脉早期，小的血管畸形通常表现为肝脏中的点状增强[9,10]。我们报道，在动脉期肝脏的增强CT图像上有散在不均匀的斑片状增强病灶。小肝血管异常或动静脉瘘是可能的。动静脉瘘引起的发散路径减少了流向肝脏和胆道系统的血液。然后改变了肝脏的血液供应，从而损害了肝脏和胆管细胞。这种损害在一定程度上也促进了肝脓肿的发生。肝脏指标如胆红素，转氨酶，碱性磷酸酶和谷氨酰转肽酶的正常结果可能是由于代偿作用。生物学因素-由草绿色气球菌(AViridans)感染引起的肝脓肿在文献中很少见。其是一种条件致病细菌，很少见侵入性感染。但是，免疫力低下，开放性伤口和静脉导管等疾病的患者容易感染。感染通常会导致心内膜炎、化脓性关节炎、菌血症、脑膜炎和其他疾病[11,12]。Zhou和Peng[13]显示，在临床病例中，草绿色菌感染部位常见于胆道感染（10.5％）。对于我们这里报道的病例，动静脉畸形导致更长时间的从右到左分流，身体处于轻度缺氧状态（PaO2为63.1mmHg）。这种情况可能导致免疫力下降，这可能导致感染。动静脉畸形-文献中的许多报道都讨论了潜在的牙源性菌血症与脓肿形成之间的相关性。由于血液直接通过PAVM流动，肺毛细血管床网状内皮细胞的吞噬功能部分丧失，然后降低了消除细菌的能力，这可能有利于于细菌复制和生长，可能导致脓肿[14,15]。在我们这里报道的病例中，将FDGPET/CT与增强型CT结合用于诊断PAVM。此外，在肝脏的右叶发现了局灶性高代谢病灶，伴颅内基底神经节代谢病灶。需要区分多种疾病，尤其是肝内胆管癌和孤立性肝脓肿。当病变较小且无明显坏死时，FDG的摄取为异常增加。因此，诊断需要全面的临床和实验室检测以及增强的MR成像。近年来，由于滥用抗生素，肝脓肿的临床和影像学表现不典型。因此，脓肿与恶性肝肿瘤的鉴别或误诊病例的问题增加了[16]。对于治疗，可以对PAVM进行血管内栓塞和手术切除。对于单个病变，手术切除是首要选择，而血管内栓塞术更适合于多个病变[17,18]。对于已确认脓肿的患者，应基于药物敏感性测试进行抗感染治疗。但是，应该注意的是，PAVM的大小、程度和症状不能作为预测预后的依据，如脓肿和脑血管意外并发症发生。因此，预防是非常重要的[19,20]。应该禁止吸烟、控制血压，血糖和胆固醇[21]；也有关于预防性使用抗生素和改善口腔健康以减少菌血症和脓肿风险的报道[22,23]。4结论本病例表明，PAVM患者考虑有脓肿的可能性，全身18F-FDGPET/CT是探测PAVMs患者在多个器官中伴有可能脓肿的可行方法。(余略)美国天普大学医学中心李沂副教授校稿
首都医科医院李春林教授终审
第期
预览时标签不可点收录于话题#个上一篇下一篇